Een symptomatische proximale tibiofibulaire synostose

Inleiding

De proximale tibiofibulaire (PTF-) synostose is een zeldzame entiteit, waarvan slechts een aantal casussen beschreven zijn in de Engelstalige literatuur. In deze casus betreft het een symptomatische, secundaire volledige synostose na resectie van een onvolledige PTF-synostose zeven jaar voordien bij een olympisch atlete. Een volledige ossificatie na resectie van een onvolledige synostose werd nog niet beschreven in de Engelstalige literatuur.
Deze casus kan enerzijds bijdragen tot onze alertheid voor tibiofibulaire problemen in de differentieel diagnose van laterale kniepijn. Anderzijds kan deze casus een toevoeging zijn in de moeilijke afweging omtrent al dan niet chirurgisch ingrijpen bij een PTF-synostose, aangezien er in de literatuur hier geen duidelijkheid over bestaat. Het artikel wordt vervolledigd met een overzicht van de relevante literatuur.

Casus

Anamnese

De patiënte, 34 jaar oud en actief als professioneel hoogspringster, meldt zich met recidiefklachten van de laterale linkerknie. Op 27-jarige leeftijd onderging ze een volledige resectie van een onvolledige synostose ter hoogte van het PTF-gewricht links vanwege van laterale kniepijn met gunstig klinisch en radiografisch resultaat. (Fig. 1-3) Ze kon opnieuw sporten op het hoogste niveau met een olympische gouden medaille drie jaar postoperatief. Zeven jaar postoperatief, kampt ze opnieuw met gelijke belastinggebonden pijnklachten tijdens het sporten.

Lichamelijk onderzoek

Bij klinisch onderzoek is de knie stabiel, zonder hydrops, met drukpijn focaal aangegeven ter hoogte het PTF-gewricht. De knie- en enkelmobiliteit zijn normaal. Er zijn geen argumenten voor radiculaire prikkeling.

Technische onderzoeken

De röntgenopname van de linkerknie wordt vergeleken met de postoperatieve röntgenopnames van zeven jaar voordien en toont een partiële synostose ter hoogte van het PTF-gewricht links vanaf caudaal tot in de helft van het gewrichtsoppervlak (Fig. 1).
Aanvullend vindt een magnetische resonantie scan van de linkerknie plaats die een volledige beenderige synostose in de distale helft van het proximale tibiofibulaire gewricht bevestigt (Fig. 4).

Behandeling

Een symptomatische behandeling door middel van een eenmalige peri-articulaire infiltratie met methylprednisolone 40mg brengt pijnverlichting. Een jaar later is patiënte nog steeds klachtenvrij. De sportintensiteit wordt tevens afgebouwd, doch niet omwille van deze problematiek.

Discussie

De literatuur omtrent het PTF-gewricht in het algemeen en PTF-synostosen in het bijzonder is schaars. Er is een gebrek aan fundamenteel onderzoek omtrent de biomechanica en functie van het PTF-gewricht, wat mogelijk te maken heeft met de lage prevalentie van PTF-pathologie. Onderrapportering is een mogelijke, maar een moeilijk in te schatten beïnvloedende factor.
Omtrent de functie van het PTF-gewricht concluderen Espregueira-Mendes et al. dat het PTF-gewricht drie primaire functies heeft.¹ Ten eerste de verdeling van torsiestress die tijdens een rotatie met gefixeerde voet wordt opgelegd aan het steunbeen, ten tweede verspreiding van variserende en valgiserende krachten op de tibia en ten derde axiale draagkracht.
Ondanks de verschillende functies die aan de fibula worden toegekend, blijkt een resectie van het PTF-gewricht zelden tot klachten te leiden. Of dit echter kan doorgetrokken worden naar professionele atleten niveau is niet duidelijk.
Het lijkt wel zo dat wanneer het PTF-gewricht zijn functie niet naar behoren kan uitoefenen, dit voor pijnklachten kan zorgen zowel ter hoogte van de laterale knie zelf, als meer gerefereerd naar de enkel.^2,3

Het aantal casussen van PTF-synostosen beschreven in de Engelstalige literatuur is beperkt. Om de bestaande literatuur grondig in kaart te brengen, vond een systematisch literatuuronderzoek via PubMed plaats (Fig. 5).

Een tweede zoekactie met Mesh-terms (“Synostosis”[Mesh]) AND “Tibia”[Mesh]) leverde initieel meer artikels (n=83) op, maar toonde bij verder bestuderen geen nieuwe artikelen.
In het totaal werden tien artikelen, allen case reports, behouden met publicatiedatum tussen 1978 en 2011. Deze tien artikelen hebben betrekking op dertien casussen.

In vijf van de dertien casussen betreft het synostosen die hetzij ontstaan zijn voor het sluiten van de groeikraakbeenschijven, hetzij congenitaal reeds aanwezige waren.^4-7 De congenitale synostose is de meest voorkomende vorm van PTF-synostose en veroorzaakt een deformiteit van de tibia en of fibula. O’Dwyer publiceerde in 1991 als eerste een voorstel tot classificatie van deze deformiteiten in drie subtypes.⁵ Deze casussen worden niet verder besproken aangezien ze minder relevant zijn in het licht van onze casus.

In de acht andere gevallen, verspreid over zes artikelen, betreft het een PTF-synostose zonder een deformiteit van de tibia of fibula, zoals in de indexcasus.^2,3,8-11 Takai et al. waren de eersten die dit soort synostose beschreven bij een 24 jaar oude volleybalspeler.⁸ Ze vermoedden dat deze synostose ontstond na sluiten van de groeikraakbeenschijven en stelden voor de classificatie van O’Dwyer uit te breiden met een type 4: een type zonder deformiteit van de tibia en of fibula. Als vermoedelijke oorzaak suggereerden ze herhaaldelijke mechanische stress ter hoogte van het PTF-gewricht, bijvoorbeeld door repetitieve enkeldorsiflexie bij een patiënt met een syndesmotisch PTF-gewricht. De patiënt wenste geen behandeling en kampte bij controle zeven jaar later nog steeds met pijnklachten. Nishikawa et al., Bozkurt et al., Leninbabu et al., Sferopoulos et al. en Van Ooij et al. rapporteerden elk ook over een type 4 synostose, zonder deformiteit van tibia noch fibula. ^9,2,3,10,11 (Tabel 1)

Men zou kunnen vermoeden dat synostosen ter hoogte van het PTF-gewricht zonder duidelijk voorafgaandelijk trauma een gevolg zijn van overmatige belasting van een reeds chronisch instabiel gewricht. Instabiliteit is namelijk de meest voorkomende pathologie ter hoogte van het PTF-gewricht.¹² Doch, in de beschreven casussen was geen enkele patiënt met een idiopathische PTF-synostose bekend met instabiliteitsklachten. Takai et al. vermoedden als voorbeschikkende factor veeleer een syndesmotisch PTF-gewricht.⁸ Volgens Ogden et al. is een verminderde gewrichtsmobiliteit tevens terug te vinden in PTF-gewrichten van het oblieke versus het horizontale type.¹²
Zowel hypo- als hypermobiliteit van het PTF-gewricht lijkt tot klachten te kunnen lijden. Toegenomen frictie in het gewricht kan vermoedelijk leiden tot artritis met pijnklachten en als gevolg van inflammatoire veranderingen tot verhoogde botaanmaak. Een gefixeerd gewricht zelf is vermoedelijk echter eveneens een bron van pijn.

Het aantal casussen van PTF-synostosen beschreven in de literatuur is beperkt, maar duidt aan dat de synostose niet steeds symptomatisch is en dus ook niet steeds behandeling behoeft.¹⁰ Wanneer er symptomen van n. peroneus prikkeling zijn, te verklaren door lokale compressie, lijkt chirurgische resectie van de synostose of exostose legitiem.^9,11 Wanneer pijnklachten niet te controleren zijn met conservatieve therapie kan excisie overwogen worden.² Er werd geen ondersteunende literatuur gevonden over het gebruik van ontstekingsremmende medicatie, radiotherapie of bisfosfonaten in het kader van preventie van recidief van synostose-vorming.

In deze casus betreft het een linkszijdige PTF-synostose, jaren na resectie van een linkszijdige symptomatische onvolledige PTF-synostose bij een olympisch hoogspringster.
Bij het uitvoeren van de Fosbury flop met de afstoot op het linkerbeen, zoals bij deze patiënte het geval is, wordt de linkervoet finaal met een hoek van 30° ten opzichte van de lat geplaatst. Vervolgens draait de atleet zich nog 120° graden om achterwaarts over de lat te springen. Naast enorme axiale sprongkrachten, wordt het onderbeen dus tevens blootgesteld aan een zeer grote torsiestress, die deels wordt opgevangen in het PTF-gewricht.¹ De patiënte had geen klachten van instabiliteit ter hoogte van het PTF-gewricht en heeft een PTF-gewricht van het horizontale type.¹² (Fig. 1) Deze volledige beenderige synostose werd pas symptomatisch zeven jaar na sucessvolle resectie van een onvolledige synostose met in tussentijd een gouden medaille tijdens de Olympische Spelen drie jaar postoperatief. Op het moment dat de klachten recidiveerden, was op beeldvorming reeds een volledige beenderige overbrugging te zien, wat impliceert dat er een tijd van asymptomatische, onvolledige en vervolgens volledige beenderige fusie aan voorafging. Dit indachtig en mede gezien het feit dat het een recidief van botgroei betrof, werd na een initiële behandeling met ontstekingsremmende medicatie geopteerd voor een verder conservatief symptomatisch beleid door middel van een peri-articulaire infiltratie met methylprednisolone 40 mg. Dit met het idee de weke delen inflammatie te temperen. De patiënte bouwde anderzijds de sportintensiteit af en blijft tot op heden klachtenvrij.

Besluit

De proximale tibiofibulaire synostose zonder deformiteiten van tibia en/- of fibula, ofwel type 4, is een zeer zeldzame entiteit. Een volledig beenderige synostose die symptomatisch werd na resectie van een pijnlijke proximale onvolledige tibiofibulaire synostose werd nog niet eerder beschreven in de Engelstalige literatuur.

Bestudering van de schaarse literatuur leert dat een proximale tibiofibulaire synostose asymptomatisch kan zijn, maar ook kan zorgen voor laterale kniepijn, enkelpijn en pseudoradiculaire pijn.
Het ontstaansmechanisme in atraumatische gevallen zou kunnen berusten op een overmatige belasting van een weinig mobiel gewricht.
Chirurgische excisie kan overwogen worden bij sportende individuen bij wie pijnklachten niet onder controle komen met conservatieve technieken. Uit deze casus blijkt het risico op redicidief echter reëel te zijn.
Over de rol van adjuvante technieken zoals ontstekingsremmende medicatie, bisfosfonaten of radiotherapie als preventie van overmatige botgroei bestaan in het geval van de tibiofibulaire synostose geen studies.

Een lokale peri-articulaire infiltratie met 40 mg methylprednisolone deed de pijnklachten in deze casus verdwijnen met blijvend gunstig resultaat na een jaar follow-up.