Een professionele voetbalspeler met atypische presentatie van een reactieve botlaesie op de femurschacht

Inleiding

Er zijn verschillende oorzaken waardoor ossale tumoren kunnen optreden. Regelmatig zijn deze tumoren asymptomatisch, waardoor ze niet worden gediagnostiseerd.¹ Hierdoor is de prevalentie van de verschillende tumoren moeilijk in te schatten. In sommige gevallen kunnen pijn, bursitis, functieverlies, cosmetische misvorming, groeiproblemen en compressie van zenuwen, vezels en pezen ontstaan.^1,2,3,4 Bij de bevinding van ossale laesies is het achterhalen van de aard essentieel voor het bepalen van de behandeling en het voorspellen van de prognose.¹ Dit wordt gedaan aan de hand van specifieke symptomen, tumor geassocieerde locaties en de leeftijd van de patiënt.^1,5 Daarnaast kunnen beeldvorming en pathologisch onderzoek bijdragen aan de definitieve diagnose.^1,5
Een reactieve botlaesie, ook wel ‘traction spur’ of ‘enthesofyt’ genoemd, is een overmatige botgroei ter hoogte van de enthesis, waar pezen of ligamenten op bot aanhechten.⁶ Mogelijk oefenen spieren of pezen mechanische stress uit op de enthesis, waardoor een traction spur kan ontstaan in de richting waarop de pezen of spieren hun kracht uitoefenen op het bot.^7,8 Bekende locaties waar traction spurs zich presenteren zijn de calcaneus, olecranon, patella, trochanter minor en major van het femur, humerus, bekken, het tuberculum van de tibia en in de wervelkolom zoals gezien wordt bij Diffuse Idiopathische Skelet Hyperostosis (DISH).^6,9 Traction spurs van de femurschacht worden echter zelden gezien.^1,4,6 Voor zover bij ons bekend zijn er geen eerdere casusbeschrijvingen van patiënten met een traction spur op deze locatie bij wie dit tot klachten van de hamstring heeft geleid. Wij presenteren een casus van een 19-jarige professionele voetbalspeler met een reactieve botvorming op de femurschacht met een recidief zes jaar na excisie van de oorspronkelijke laesie.

Casus

Een 19-jarige voetbalspeler uit het Nederlands voetbalelftal onder 21 kwam in 2000 op het orthopedisch spreekuur met een zwelling aan de dorsale zijde van zijn rechter bovenbeen. De zwelling was hem negen maanden daarvoor voor het eerst opgevallen. Daarnaast had hij ook last van pijn en stijfheid aan zijn rechter hamstring. De klachten waren verdacht voor een spierruptuur. Voorgeschiedenis van patiënt was blanco.

Bij lichamelijk onderzoek werd een grote, pijnlijke zwelling aan de dorsale zijde van het femur gezien, ongeveer 20 cm boven de knie. De huid ter hoogte van de zwelling was normaal. Flexie en extensie van het heup- en kniegewricht waren niet beperkt en kracht van de hamstring was niet afwijkend.
Röntgenfoto’s van het rechter bovenbeen lieten een exofytische laesie aan de dorsolaterale zijde van het femur zien (figuur 1). Vanwege de atypische klachten en locatie werden in 2001 een Computertomografie (CT-scan), een botscan en laboratoriumonderzoek uitgevoerd om een maligniteit uit te sluiten. De CT-scan bevestigde de aanwezigheid van de laesie van 4,5 x 2,5 x 1.0 cm (figuur 2). Op de transversale opname van de CT-scan werd geen kraakbeenkap over de tumor gezien en de cortex was niet onderbroken (figuur 2). De laesie ging uit van de linea aspera. De botscan liet geen toegenomen activiteit van de ossificatie zien. Oriënterend laboratoriumonderzoek was niet afwijkend, behalve een laag hemoglobine (8,6 g/dL). Op basis van het klinisch beeld en het aanvullend onderzoek waren een traction spur en een osteochondroom het meest waarschijnlijk. Een maligniteit kon echter vanwege de atypische presentatie niet geheel worden uitgesloten.

Omdat patiënt aan het trainen was voor het Europees kampioenschap voetbal onder 21, werd in eerste instantie gekozen voor een conservatieve behandeling. Na het kampioenschap bleven de klachten echter bestaan. Om deze reden werd besloten de botlaesie in 2001 operatief te verwijderen. Via een laterale benadering langs de m. vastus lateralis en de m. biceps femoris werd de botuitwas eenvoudig gevonden en verwijderd (figuur 3). Er werden geen chirurgische en peri-operatieve complicaties geconstateerd. Het verwijderde weefsel werd pathologisch onderzocht. Op basis van de pathologie kon een maligniteit worden uitgesloten. Het beeld was tevens niet suggestief voor een osteochondroom. Het microscopisch beeld was dat van een reactieve laesie, het meest passend bij een traction spur. Follow-up toonde geen aanwijzingen voor een lokaal recidief en de klachten van patiënt waren verdwenen. Hierdoor kon hij zijn carrière als professioneel voetballer in de Nederlandse Eredivisie vervolgen.
Vanaf 2007 kreeg patiënt opnieuw last van pijn en stijfheid op dezelfde locatie. Op de röntgenfoto (figuur 4) en CT-scan werd een recidief van de botlaesie geconstateerd, welke kleiner was vergeleken met de beeldvorming in 2001 (3,8 x 1,9 x 1,0 cm). In 2010 werd een re-excisie uitgevoerd en opnieuw werd weefsel weggenomen voor pathologisch onderzoek. Wederom was er een reactief beeld bij de histologische beoordeling en was het weefsel niet verdacht voor een maligniteit of voor een osteochondroom. Opnieuw werd een traction spur als diagnose gesteld. Patiënt werd weer pijnvrij en keerde terug naar zijn voormalige bewegingsniveau. Tot op heden, dertien jaar na bevinding van de eerste ossale laesie, zijn er geen nieuwe klachten opgetreden en patiënt speelt nog altijd in de Nederlandse Eredivisie.

Discussie

Het precieze mechanisme van het ontstaan van een traction spur is onbekend. De overmatige botgroei ter hoogte van de enthesis ontstaat mogelijk door mechanische stress van spieren of pezen, waardoor interacties optreden tussen bot morfogenetische proteïnen (BMP), activatoren en transformerende groei factoren.⁷ Hierdoor ontstaat een traction spur in de richting waarin de pezen of spieren hun kracht uitoefenen op het bot.^7,8 Bekende locaties waar traction spurs zich presenteren zijn de calcaneus, olecranon, patella, trochanter minor en major van het femur, humerus, bekken, het tuberculum van de tibia en in de wervelkolom zoals gezien wordt bij Diffuse Idiopathische Skelet Hyperostosis (DISH).^6,9

De differentiatie tussen tractions spurs en benigne of maligne bottumoren kan lastig zijn. Eén van de meest voorkomende bottumoren is het osteochondroom. Ongeveer 20-50% van alle goedaardige bottumoren is een osteochondroom.⁵ De tumor kan zich presenteren als een enkele laesie of kan deel uitmaken van de aandoening Hereditaire Multipele Exostosen of ook wel Multiple Osteochondromen (HME/MO).⁵ Verondersteld wordt dat de tumor ontstaat uit de embryonale resten van de epifyse die gedurende de groei naar het botoppervlak zijn verplaatst.¹ Hiervan uitgaande hoort een osteochondroom niet te groeien na het volgroeien van het volwassen skelet. Desondanks zijn er casus bekend waarbij extensieve groei van osteochondromen bij volwassenen werd gezien.¹⁰ Osteochondromen kunnen gesteeld of sessiel zijn en worden meestal waargenomen op de metafysaire gedeelten van de lange pijpbeenderen.¹ Meest voorkomende locaties zijn het distale femur, de proximale humerus en de proximale tibia. Platte beenderen zoals de scapula en het ileum kunnen ook betrokken zijn.^1,4

De patiënt in deze casusbeschrijving presenteerde zich met pijn en een atypische dorsolaterale locatie van de botlaesie op het femur en het optreden van een recidief zes jaar na excisie van de laesie. Pijn en atypische locatie zijn risicofactoren voor maligne transformatie van een bottumor. Andere risicofactoren zijn grote afmetingen, snelle groei, groei na de adolescentie, een brede basis en recidief na een eerder verwijderde bottumor.¹ Er zijn geen casus bekend waarin een maligne transformatie van een traction spur wordt beschreven. Van de solitaire osteochondromen treedt bij 1-2% maligne transformatie op. De meerderheid van deze dedifferentiërende tumoren zijn laaggradige chondrosarcomen, waaruit uiteindelijk ook hooggradige sarcomen kunnen ontstaan. Bij patiënten met HME wordt maligne transformatie gezien in 3-25% van het aantal patiënten.⁵

Röntgenfoto’s, CT-scans, Magnetic Resonance Imaging (MRI), echografie en botscans kunnen worden gebruikt om bottumoren te lokaliseren en om de kenmerken van een maligniteit te evalueren.^1,5 Op een röntgenfoto kan een gesteelde of brede laesie worden gezien als uitbreiding van de corticale en medullaire component van het bot. Bij groeiactiviteit van de botmatrix kan er een kraakbeenkap over de tumor worden gezien. Met behulp van MRI kan het kraakbeenkapsel duidelijker worden gedetecteerd.¹ Een CT-scan kan nuttig zijn om de uitbreiding van de mergholte en de cortex van het oorspronkelijke bot in het benige gedeelte een bottumor te beoordelen.¹ Continue uitbreiding van de mergholte en cortex van oorspronkelijk bot wordt gezien bij osteochondromen. Andere bottumoren, zoals parosteale osteosarcomen, periostale chondrosarcomen en periostale chondromen groeien vanuit het oppervlak van het bot of infiltreren secundair in het beenmerg.¹ Echografie kan worden gebruikt om de dikte van het kraakbeenkapsel te meten. Botscans kunnen nuttig zijn om meerdere laesies uit te sluiten.¹ Tekenen van maligne transformatie die bij beeldvorming kunnen worden gezien zijn tumoren die groeien vanuit het kraakbeenkapsel met een onregelmatig calcificatie patroon, onderbreking van het kraakbeenkapsel, een dikte van het kapsel van meer dan 1,5-2,0 cm in een volgroeid skelet en afbraak van de ossale component.¹
In de casus werd op de röntgenfoto’s een atypische locatie van de laesie gezien. Om maligne transformatie uit te sluiten werden een CT-scan, botscan en laboratorium onderzoek verricht. De kraakbeenkap werd niet aangetoond op röntgenfoto en CT (figuur 1 & 2). Op de botscan werd geen verhoogde activiteit in de kraakbeenkap gezien. Aangezien er geen sprake was van maligne kenmerken werd in overleg afgezien van verdere beeldvorming. Patiënt werd geopereerd onder de werkdiagnose reactieve botvorming. Met behulp van pathologisch onderzoek kon een maligniteit worden uitgesloten. Tevens was het pathologisch beeld niet suggestief voor een osteochondroom. Naast een osteochondroom werd gedacht aan een reactieve botlaesie vanwege de sportieve achtergrond van patiënt. Microscopisch wordt bij een enthesofyt een afwijkende botvorming gezien met het cellulaire beeld van fysiologisch groeiend bot.^7,11 De cellen van het gecalcificeerde fibreuze kraakbeen van een traction spur zijn meestal niet rechtlijnig of gehypertrofieerd, en er wordt geen vasculaire uitgewaaierde bloedvoorziening gezien zoals bij de enchondrale ossificatie.7,11 In onze casus werd in beide gevallen bij microscopisch onderzoek celrijk botweefsel met celarm collageneus peesweefsel en enig dwarsgestreept spier- en vetweefel gezien. Aan de hand van deze bevindingen werd een traction spur als diagnose gesteld. Vanwege de posterolaterale locatie van de tumor in deze casus lijkt een traction spur veroorzaakt door de korte kop van de m. biceps femoris het meest waarschijnlijk.

Resecties van traction spurs bij patiënten met een volgroeid skelet worden meestal niet verricht, omdat de meeste tumoren asymptomatisch zijn. Asymptomatische laesies kunnen conservatief worden behandeld. Indicaties voor chirurgische behandeling van solitaire botlaesies zijn cosmetische belemmering, pijn, groei, compressie van zenuwen of bloedvaten, functiebeperking, tumorfracturen en tekenen van maligne transformatie.^12,13 Een complete resectie van het kraakbeenkapsel en perichondrium is van cruciaal belang om een recidief te voorkomen. Als dit zorgvuldig wordt uitgevoerd zijn recidieven zeldzaam.5

In deze casus werd vanwege de gemakkelijke excisie van de traction spur verondersteld dat de tumor en het omliggende weefsel volledig waren verwijderd. Er was geen bewijs voor een recidief tijdens de eerste periode van de follow-up. Zes jaar na de operatie presenteerde de patiënt zich met dezelfde klachten en op de röntgenfoto’s werd een lokaal recidief gezien. Re-excisie van de botuitbouw was geïndiceerd vanwege de pijn en het opnieuw ontstaan van een eerder verwijderde laesie, aangezien dit risicofactoren zijn voor maligne ontaarding.¹ Over de recidiefkans van een traction spur is zeer weinig bekend. We kunnen niet uitsluiten dat onvolledige resectie van de initiële laesie tijdens de eerste operatie mogelijk heeft geleid tot een lokaal recidief.

Conclusie

Traction spurs kunnen zich presenteren met aspecifieke symptomen, op atypische locaties en met recidieven zonder dat er sprake is van maligne transformatie en behoeven in sommige gevallen een operatieve behandeling.